Клинический случай

Синдром Штурге-Вебера

Энцефалотригеминальный ангиоматоз, также известный как синдром Штурге—Вебера, — это редкое сосудистое заболевание, описанное впервые в 19 веке британскими врачами Sturge и Weber. Этот синдром, порой называемый «синдромом поросячьего хвоста», характеризуется тройкой основных признаков: порошкообразными телеангиэктазиями (маленькими красными пятнами на коже), глюкокортикоидными-зависимыми судорогами и порошкообразным ангиомой лобной доли головного мозга.

Этот синдром является результатом врожденного дефекта в кровеносных сосудах головного мозга, ведущего к аномалиям развития сосудов и образованию порошкообразных ангиом. Помимо косметического поражения кожи, Штурге—Вебера сопровождают серьезные патологии, такие как гидроцефалия, глаукома, задержка психомоторного развития и судороги, которые могут значительно повлиять на качество жизни пациентов.

Эпидемиология

Частота возникновения синдрома малоизвестна и оценивается в 1 на 20 000–50 000 живорождений. В равной степени поражает мужчин и женщин, без расовой предрасположенности. Это спорадическое нарушение развития, вызванное соматическими мозаичными мутациями в гене GNAQ, расположенном на длинном плече 9-й хромосомы. Имеется предположение, что наличие лицевых и пиальных ангиом предполагает сохранение первичных синусоидальных сосудистых каналов. Другая возможность заключается в том, что поверхностный венозный отток головного мозга никогда не развивается полностью, и для компенсации этого капилляры и мелкие венозные каналы расширяются.

Классификация
По данным Roach, синдром Штурге-Вебера можно классифицировать в зависимости от наличия/отсутствия лицевых и лептоменингеальных ангиом:

  • тип I: представляет собой классический синдром, сочетающий как лицевые, так и лептоменингеальные ангиомы; может быть глаукома;
  • тип II: ангиома лица без признаков внутричерепного поражения; может быть глаукома;
  • тип III: изолированная лептоменингеальная ангиома; обычно нет глаукомы;

Клинический случай пациента С.

_

Анамнез жизни: Ребёнок от 3 беременности (1-девочка, здорова, 2-девочка, здорова), протекавшей с угрозой прерывания с 24 недели гестации. Роды физиологические, срочные на 39 неделе гестации. Масса при рождении 3100г, рост 50 см, по Апгар 9 баллов. Период новорожденности без особенностей.
Раннее развитие: голову держит с 1 мес, переворачивается со спины на живот с 5 мес, сидит с 8 мес, ходит у опоры с 1 года, речь слова с 1 года.

Наследственный анамнез: по основному заболеванию не отягощён.

Анамнез заболевания: Ангиома на левой половине лица с рождения. Дебют эпилептических приступов с 5 мес- рвота, затем адверсия головы и глаз вправо клоний в левой руке, длительностью 1.5 минуты. Затем повторный статусного течения. ЭЭГ- медленные волны по правому полушарию, региональная эпилептиформная активность в левой затылочной области. Зафиксирован эпилептический приступ с остановкой деятельности на 36 сек- зона начала не описана. Назначен конвулекс с мая до сентября 2023г- приступов не было.  В сентябре 2023г повторный фокальный эпилептический приступ. На фоне терапии двумя противосудоожными препаратами приступов не было до января 2024г. С января 2024г после возобновления эпилептических приступов, в терапию был добавлен еще один препарат. Приступы купированы.  На момент поступления приступов нет.

Психоневрологический статус:  Общемозговой симптоматики нет. Менингеальных симптомов нет. За предметами следит. Зрачки округлые D=S. Точки выхода тройничного нерва безболезненны. Глоточный рефлекс сохранён. Глотание не нарушено. Голова по средней линии. Язык по средней линии, фибрилляции на языке отсутствуют. Носогубные складки не сглажены. Лицо симметрично.   Интеллектуально-мнестическая сфера: В сознании. Инструкции выполняет. Речь фразовая. Игрушками интересуется. Предметами манипулирует.  Двигательная сфера: Ходит самостоятельно два шага с опорой на полную стопу. Ходит с поддержкой. Плоско вальгусная деформация стоп, больше справа. Тонус мышц — не изменён. Мышечная сила сохранена, симметрична. Сухожильные рефлексы на руках и ногах – живые, D=S. Чувствительность и координаторные пробы не проверялись по возрасту.

Данные проведённых исследований:
Видео ЭЭГ от 31.01.2024г- эпилептиформная активность не зарегистрирована.
ДНК диагностика (материал кожа)- мутация в гене GNAQ (hg19chr9:80412493G>A, NM_002072.5, c.548G>A, p.Arg183GlnNP_002063.2).

Данные проведённого МРТ исследования:

Отмечается относительное утолщение костей левой половины мозгового черепа в сочетании с умеренным повышением МР сигнала от них на изображениях с жироподавлением, а также относительным снижением объема левых отделов мозгового черепа. Субарахноидальные борозды и конвекситальные пространства левого полушария головного мозга умеренно расширены, в большей степени в лобно-теменной области. Боковые желудочки в целом значимо не расширены (индекс Эванса около 0.26), умеренно асимметричны в задних и височных отделах S>D. Объем левого полушария головного мозга снижен, на фоне чего визуализируются множественные извитые мостиковые вены. Дифференциация на серое и белое вещество прослеживается, миелинизация практически соответствует возрасту. Очаговых изменений вещества мозга не выявлено (в том числе на диффузионно-взвешенных изображениях). Cрединные структуры без дислокации.

После в\в введения Гадовиста 0,1 мл\кг в отмечается интенсивное неравномерное лептоменингеальное копление препарата в области левого полушария, более выраженное в левых затылочной и височной областях. Кроме того, отмечается копление парамагнетика минимально утолщенной хороидальной оболочкой вдоль задних стенок обоих глазных яблок.

Прогноз и рекомендации: Специфического лечения синдрома не существует. Основная цель — свести к минимуму судорожную активность с помощью противосудорожных препаратов. Хирургическое вмешательство может быть рассмотрено у пациентов, которые не смогли получить медикаментозное лечение и продолжают иметь рефрактерные судороги. Рекомендуется ежегодное офтальмологическое обследование, даже если ранняя оценка не выявила глаукому. Целью лечения глаукомы является уменьшение внутриглазной жидкости, что снижает внутриглазное давление и впоследствии снижает риск потери зрения.

Особая благодарность за помощь в написании поста выражается Мельникову Илье Андреевичу

♥ Если вам понравился эта публикация, поделитесь ей с друзьями и коллегами!